A Case of Intractable Epilepsy Which Showed Choreoathetotic Involuntary Movements by Re-administration of Zonisamide.

症例は、精神遅滞を有する小児期発症の難治性てんかんの26歳の女性で、てんかんは未決定てんかんに分類される。20歳時にvalproic acid、clonazepamに加え、zonisamide (ZNS) を2年余にわたり、1日量400mg (血中濃度36.7μg/ml) まで増量して使用したが、発作の抑制が不十分であった。今回は、phenobarbital (PB) 、phenytoin (PHT) にacetazolamide (AZA) を漸増しながら併用していたが、他にはとくに誘因なく、顔面から始まり約30秒持続する二次性全般化強直間代発作が頻発したため入院した。入院当日よりAZAを中止し、再度ZNSを1日量160mgから導入した。この二次性全般化発作はlidocaineの静注でほぼ消失したが、ZNS服用再開1週後より、覚醒時に間断のない全身性のi舞踏病アテトーゼ様の不随意運動が出現した。この時点の血中濃度は、PB28.5μ9/ml、PHT8.9μg/ml、ZNS5.2μg/mlであった。ZNSによる副作用を疑い、ZNSの投与を中止し、中止後4日目には不随意運動は消失した。